論文の概要: A meaningful prediction of functional decline in amyotrophic lateral sclerosis based on multi-event survival analysis
- arxiv url: http://arxiv.org/abs/2506.02076v1
- Date: Mon, 02 Jun 2025 09:04:59 GMT
- ステータス: 翻訳完了
- システム内更新日: 2025-06-05 01:42:09.353915
- Title: A meaningful prediction of functional decline in amyotrophic lateral sclerosis based on multi-event survival analysis
- Title（参考訳）: 多点生存分析に基づく筋萎縮性側索硬化症の機能低下の有意な予測
- Authors: Christian Marius Lillelund, Sanjay Kalra, Russell Greiner,
- Abstract要約: 筋萎縮性側索硬化症(Amyotrophic lateral sclerosis、ALS)は、進行性麻痺を引き起こす運動ニューロンの変性障害である。
本稿では,ALS患者が有意な機能障害を経験するまでの時間を予測するための新しい手法を提案する。
- 参考スコア（独自算出の注目度）: 4.3399653291481215
- License: http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/
- Abstract: Amyotrophic lateral sclerosis (ALS) is a degenerative disorder of motor neurons that causes progressive paralysis in patients. Current treatment options aim to prolong survival and improve quality of life; however, due to the heterogeneity of the disease, it is often difficult to determine the optimal time for potential therapies or medical interventions. In this study, we propose a novel method to predict the time until a patient with ALS experiences significant functional impairment (ALSFRS-R<=2) with respect to five common functions: speaking, swallowing, handwriting, walking and breathing. We formulate this task as a multi-event survival problem and validate our approach in the PRO-ACT dataset by training five covariate-based survival models to estimate the probability of an event over a 500-day period after a baseline visit. We then predict five event-specific individual survival distributions (ISDs) for each patient, each providing an interpretable and meaningful estimate of when that event will likely take place in the future. The results show that covariate-based models are superior to the Kaplan-Meier estimator at predicting time-to-event outcomes. Additionally, our method enables practitioners to make individual counterfactual predictions, where certain features (covariates) can be changed to see their effect on the predicted outcome. In this regard, we find that Riluzole has little to no impact on predicted functional decline. However, for patients with bulbar-onset ALS, our method predicts considerably shorter counterfactual time-to-event estimates for tasks related to speech and swallowing compared to limb-onset ALS. The proposed method can be applied to current clinical examination data to assess the risk of functional decline and thus allow more personalized treatment planning.
- Abstract（参考訳）: 筋萎縮性側索硬化症(Amyotrophic lateral sclerosis、ALS)は、進行性麻痺を引き起こす運動ニューロンの変性障害である。
現在の治療法は、寿命を延ばし、生活の質を向上させることを目的としているが、病気の不均一性のため、潜在的治療や医療介入の最適な時期を決定することはしばしば困難である。
本研究では,ALS患者が有意な機能障害(ALSFRS-R=2)を経験するまでの時間予測法を提案する。
我々は,この課題を多点生存問題として定式化し,5つの共変量に基づく生存モデルをトレーニングし,ベースライン訪問後の500日間のイベントの確率を推定することにより,PRO-ACTデータセットにおける我々のアプローチを検証する。
次に、各患者に対して5つの事象特異的サバイバル分布(ISD)を予測し、その事象がいつ起こるのかを解釈可能かつ有意義に推定する。
その結果,共変量モデルの方がKaplan-Meier推定モデルよりも時間-時間結果の予測に優れていることがわかった。
さらに,提案手法では,特定の特徴(変量)を変化させて予測結果に影響を及ぼすような,個別の反事実予測を行うことが可能である。
この点において、リルゾールは期待される機能低下にはほとんど影響しない。
しかし, 球根発症ALS患者に対しては, 下肢発症ALSと比較して, 発語や摂食に関わるタスクの対物時間推定が有意に短いことを予測した。
提案手法は現在の臨床検査データに適用し,機能低下のリスクを評価し,よりパーソナライズされた治療計画を可能にする。
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